Introduction : Le « scrotoschisis » ou extériorisation des testicules par un défect scrotal congénital est une malformation uro-génitale rare. Nous rapportons deux cas dans le service de chirurgie pédiatrique de l’hôpital national Amirou Boubacar Diallo. Observations : Cas N°1 : Nouveau-né de H10 de vie pesant 3200 grammes, issu d’un mariage consanguin, reçu pour malformation scrotale, mère âgée de 19ans, G2P2, dont la grossesse malsuivie était menée à terme, avec accouchement eutocique. La malformation découverte à la naissance retrouve une extériorisation complète des deux testicules à travers un défect scrotal. Le traitement fut chirurgical sous AG par des sutures par des points des simples, après un recul de 6 mois, aucune complication observée. Cas N°2 : Nouveau-né à J1 de vie admis pour défect scrotal droit congénital avec extériorisation du testicule. Avec une notion de consanguinité, grossesse mal suivie et accouchement à domicile. Une extériorisation du testicule droit était notée à travers un défect scrotal unique. Le traitement chirurgical par parage, orchidopexie et suture cutanée, avec une évolution à long terme sans complications. Conclusion : Le scrotoschisis est une malformation génitale rare. Le traitement est chirurgical avec des bons résultats.